CRIT 病例报告中移植 2090-6951 2090-6943 Hindawi出版 10.1155 /五百○四万九千六百二十七分之二千○二十零 5049627 案例报告 皮肤血管炎和因水痘带状疱疹病毒血管病变的中枢神经系统梗塞在免疫受损患者 弗洛雷斯罗萨里奥 卡伦 1 https://orcid.org/0000-0002-0613-2157 德米凯利斯 凯瑟琳C. 2 比约克曼 颂歌 2 https://orcid.org/0000-0001-9332-0561 阿拉基 法里斯G. 1 2 Grenda 理夏德 1 内科 德克萨斯大学达拉斯西南医学中心 达拉斯 TX 美国 utsouthwestern.edu 2 心脏科 内科 德克萨斯大学达拉斯西南医学中心 达拉斯 TX 美国 utsouthwestern.edu 2020 6 4 2020 2020 25 01 2020 23 03 2020 6 4 2020 2020 版权所有©2020卡伦弗洛雷斯罗萨里奥等。 这是知识共享署名许可,允许在任何介质无限制地使用,分发和复制下发布的开放式访问文章,提供原工作正确引用。

水痘带状疱疹病毒(VZV)感染通常呈现在童年时期水痘,带状疱疹和,在以后的生活。在这里,我们提出体现既脑及脊髓梗死和在免疫功能低下的病人没有典型的水疱皮疹的皮肤血管VZV感染罕见而有趣的案例。

1.简介

水痘带状疱疹病毒(VZV)是人神经病毒,在儿童期引起水痘(水痘)和带状疱疹(带状疱疹),当重新激活的周期的等待时间以后的生活或免疫力下降期间之后发生[ 1]。有关VZV活化血管病变是由于从头顶三叉神经和自主神经节和颈部至脑动脉[病毒transaxonal迁移 1]。VZV血管病变的并发症包括中风,夹层,动脉瘤,出血。有趣的是,VZV血管病变发展在没有皮疹的病例[37% 2],因此,需要临床怀疑的高度,使这个诊断。我们在心脏移植接受者报告VZV血管病变的情况下,突出了如何在疾病过程可能涉及小型和大型动脉两者并能呈现即使没有经典的水疱皮疹。据我们所知,这是同时皮肤,脑和脊髓血管炎继发于血管VZV的首次报道。

2.病例报告

一名65岁的男子带有3周疼痛,麻木,右后腰的进行性无力和下肢的红色病变的出现有关。他前3年是他克莫司,硫唑嘌呤和强的松免疫抑制由于心脏移植的历史。他否认头痛,颈部僵硬,发烧,神志不清,或肠道或膀胱失禁。体检是值得注意的缺乏心脏杂音,右2/5下肢无力,且无泡沿一个nondermatomal分配前他的右臀部的后部区域和右下肢散无痛性紫癜性斑(图 1)。

Nonvesicular,紫癜性黄斑皮疹分布在他的右臀部的病人的前部和后部区域(未显示)和右下肢。皮疹不局限于皮节分布。皮疹的病理与白细胞碎裂性血管炎是一致的。

实验室测试是人类免疫缺陷病毒,肝炎,梅毒,抗中性粒细胞胞浆抗体,和冷球蛋白血症负。补体水平正常。血培养检查未见增长,超声心动图检查未发现瓣膜赘生物。从皮疹的活检病理显示淋巴细胞,中性粒细胞,嗜酸性粒细胞的一些的炎性浸润,并用红细胞的外渗核灰尘。这与白细胞碎裂性血管炎是一致的。磁共振成像(MRI)与大脑和脊椎静脉造影是值得注意的是亚急性梗塞在双侧大脑半球,左小脑半球(图 图2(a)),并在T5水平右hemicord的后方面内的强化病灶(图 图2(b))。由于怀疑给定结果的星座非典型VZV感染,静脉注射阿昔洛韦已启动。进行腰椎穿刺,和VZV通过在脑脊液定性实时聚合酶链式反应(PCR)检测。测定中所用PCR引物和探针的VZV糖蛋白B基因特异性地靶向与检测为250个拷贝/ mL的下限。The patient was treated with intravenous acyclovir for 14 days (10 mg/kg three times daily), followed by valacyclovir (400 mg by mouth twice daily) with a plan for 3 months of oral therapy. His maintenance immunosuppressive therapy for heart transplantation was reduced. His rash and pain resolved, and he was discharged home with some improvement in his motor function. However, 9 days after discharge, he presented again to the emergency room with an acute onset of left leg weakness in the absence of rash and was found to have a new spinal cord infarct at the T6 level on MRI (Figure 3)。He was treated once again with intravenous acyclovir but the course was extended to 21 days and was followed by valacyclovir 400 mg twice daily for lifelong therapy. He improved clinically and has not had further recurrence since then.

MRI用脑和脊柱表示双侧大脑半球亚急性梗塞的静脉造影和左小脑半球(a)和在T5电平(b)中右侧hemicord的后方面内的强化病灶。

在脊髓与梗塞一致的T5-T6级别重复MRI与脊柱展示一个的静脉造影增加T2信号。

3.讨论

未能及时治疗时,VZV血管病变与显著的发病率和死亡率。因此,快速诊断是至关重要的。有趣的是,我们的病人起初并没有VZV的经典水疱皮疹而是与皮肤血管炎,这往往是无痛的,被认为是VZV感染的罕见表现,并报告为经典的水疱皮疹[前 3-]。在我们的病人的情况下,需要临床高度怀疑程度作出诊断。在鉴别诊断该患者与包括脓毒性栓塞,HIV相关性血管炎,梅毒,冷球蛋白血症综合征,血管炎和自身免疫性炎症形式心内膜炎多焦点梗塞其他考虑。然而,在我们的病人的情况下,VZV血管病变的诊断是由实验室,影像学和脑脊液异常支撑。 6 7]。

虽然大多数患者VZV血管有异常的MRI,结果不一定诊断。另外,血清VZV IgG是小值的,因为它暗示免疫或先前暴露于病毒的和VZV感染并不定位于中枢神经系统(CNS)。因此,确定诊断,需要通过酶免疫吸附测定脑脊液和通过实时聚合酶链式反应或抗VZV IgG抗体检测VZV DNA的采样[ 7 8]。两个测试都用于诊断高度特异性的,尽管抗VZV IgG抗体是更敏感。重要的是,不存在脑脊液细胞增多的不排除该疾病,并且负VZV PCR单独不足以排除诊断,因为这需要两个PCR和抗体测试为阴性[ 7 8]。

VZV的DNA在脑脊液中的存在是最常见的与检测极限为50至250份定性PCR方法评估/毫升,这是类似于在我们的情况下使用,虽然VZV的定量实时PCR检测DNA也已经被描述[ 2 9 10]。VZV血管病变治疗主要是基于专家意见[ 2 8]。因为底层过程是动脉的病毒感染,持续14天静脉内阿昔洛韦是选择的治疗。口服阿昔洛韦的生物利用度比较差。Some experts advocate the use of an oral steroid (e.g., prednisone) at a dose of 1 mg/kg for the first 5 days of treatment or if there is lack of clinical improvement on IV antiviral therapy. For recurrent disease, prolonged therapy with IV acyclovir for 21 days followed by oral valacyclovir for 1-2 months is recommended.

总之,我们提出体现既脑及脊髓梗死和皮肤血管炎没有了传统的水疱皮疹出现VZV血管病变的罕见情况。我们认为,这是一个重要的案例与大家分享鉴于这样的非典型表现可能会导致没有及时识别和处理大量的发病率医学界。

泄露

这项研究是为就业在得克萨斯大学西南大学的作者的一部分执行。

利益冲突

作者宣称,他们没有利益冲突。

内格尔 嘛。 Bubak A. N. 水痘带状疱疹病毒血管病变 该传染病杂志 2018 218 Supplement_2 S107 S112 10.1093 / infdis / jiy425 2- s2.0-85065599430 30247600 内格尔 嘛。 科尔斯 R. J. Mahalingam R. Wellish M. C. Forghani B. 席勒 一个。 Safdieh J. E. Kamenkovich E. 奥斯特鲁夫 L. W. 征收 M. 格林伯格 B. Russman A. N. Katzan 一世。 加德纳 C. J. 豪斯勒 M. R. 萨拉亚 T. 和田 H。 H。 德·马蒂诺 M. 上野 M. 棕色 W. D. Terborg C。 Gilden D. H. 水痘带状疱疹病毒的血管病:临床,CSF,成像和病毒学特征 神经内科 2008年 70 11 853 860 10.1212 / 01.wnl.0000304747.38502.e8 2- s2.0-40549136515 18332343 Burgard B. 斯莫拉岛 S. 沃格特 T. 穆勒 C. S. L. 小血管炎中的水痘带状疱疹病毒血管病的电流方面带状疱疹的讨论 美国杂志的皮肤病理学 2018 40 8 602 604 10.1097 / DAD.0000000000001134 2- s2.0-85056287821 29570133 克拉克 A. K. Dhossche J. Korcheva V. B. 凯勒 J. J. 带状疱疹呈现单边脉管炎 皮肤科在线杂志 2018 24 11 30695979 Wollina U. Schönlebe J. 节段性白细胞碎裂性血管炎带状疱疹 国际皮肤病学杂志 2012 51 11 1351 1352 10.1111 / j.1365-4632.2011.05167.x 2- s2.0-84867665445 23067085 Gilden D. 科尔斯 R. J. Mahalingam R. 内格尔 嘛。 水痘带状疱疹病毒血管病变:临床表现多样,实验室特征,发病机制和治疗 柳叶刀神经病学 2009年 8 8 731 740 10.1016 / S1474-4422(09)70134-6 2- s2.0-67650074865 19608099 内格尔 嘛。 Gilden D. H. 水痘 - 带状疱疹病毒感染千变万化的神经系统表现 克利夫兰诊所医学杂志 2007年 74 7 489 494 10.3949 / ccjm.74.7.489 17682626 Gilden D. H. 立顿 H. L. J. S. Akenbrandt W. 工匠 J. E. Mahalingam R. Forghani B. 两例水痘 - 带状疱疹病毒性血管病变的异常形式 新英格兰医学杂志 2002年 347 19 1500 1503 10.1056 / NEJMoa020841 2- s2.0-0037038232 12421892 Grahn的 一个。 伯格斯特龙 T. Runesson J. Studahl M. 水痘带状疱疹病毒(VZV)的DNA在患者血清VZV中枢神经系统感染 在医院感染的 2016 73 3 254 260 10.1016 / j.jinf.2016.04.035 2- s2.0-84991098224 27317379 阿伯利 S. W. 阿伯利 J. H. Steininger的 C。 Puchhammer - 施特克尔 E. 水痘 - 带状疱疹病毒DNA的定量实时PCR检测脑脊液患者的神经系统疾病 医学微生物学与免疫学 2005年 194 1-2 7 12 10.1007 / s00430-003-0202-1 2- s2.0-21644452106 14997388